唇及舌先天性瘘管个例：病例报告及文献复习

唇及舌先天性瘘管个例：病例报告及文献复习
余海波，谢三祥，刘益
华中科技大学同济医学院附属同济医院口腔外科
【关键词】先天性颌面部瘘管
【摘要】口腔颌面颈部解剖生理较特殊，临床上皮肤、粘膜瘘管比较常见。

原因多为胚胎先天性发育畸形，也可见于牙源性因素。

颌面部瘘管平时无症状，感染后引起注意才来就诊，典型的颌面部瘘诊断容易，对于特殊类型病例容易出现误诊、漏诊，同时手术不彻底易复发，给治疗带来困难。

本病例发生于下唇及舌部，在临床上罕见，经文献查阅为首次报道。

现对该病例的临床表现总结分析并结合相关文献对其检查、诊断及治疗方案加以分析探讨。

病历资料
1.1 患者男，3岁8个月。

出生后发现右下唇唇红畸形，长有一黄豆大小孔，反复肿胀、流脓，舌背亦长有一绿豆大小破溃处，多次在外院口服及输液治疗，病情反复，近日瘘管处红肿、流脓，经全身抗炎治疗后，肿胀消退，为求彻底治疗，于2014年11月就诊我科。

1.2 体查：右下唇唇红可见一约黄豆大小瘘口，瘘口边缘略向内凹陷，周围唇红粘膜呈黄红色，自下唇唇红至口内前庭沟可触及一条索状组织，质地韧，按压可见少量乳白色分泌物，无明显压痛，腰麻管可自小孔深入，深约4.0cm(图1)。

右侧舌背可见一绿豆大小的褐色小孔，无明显压痛，未见明显分泌物流出，腰麻管可探入，长约3.0cm(图2)。

口内其余未见明显异常。

诊断：唇及舌先天性瘘管。

入院后血，尿，便常规，胸片，心电图等均正常。

40%的碘油经瘘管口注入，行X线摄片检查示：瘘管经唇红表面瘘管口至右侧下颌骨颏结节处走行，粗细大致一致，长约4cm，宽约0.5cm，未见明显分支。

舌背表面至舌肌深部舌腹舌前腺粘膜浅层走行，瘘管口处宽约0.4cm，至深部宽度减少约0.2cm。

1.3治疗：住院后在全麻下行“右侧下唇及舌先天性瘘管切除术”。

下唇瘘管切除术：腰麻管探查瘘管，瘘管走行下唇粘膜下层及肌层，深达骨面。

插入腰麻管，于瘘管口做切口，并切下下唇唇红及粘膜，钝性分离，可见薄壁管腔。

沿管壁钝性分离至骨面，见瘘管终止于骨面，摘除瘘管，瘘管终止处可见骨嵴，骨嵴处骨质致密，凿除骨嵴，冲洗并修整唇红，缝合切口（图3）。

舌部瘘管切除术：腰麻管探查瘘管，瘘管由舌背向前走行经舌肌肌层至舌腹舌前腺粘膜浅层。

插入腰麻管，于瘘管口做切口，并于右侧舌缘做切口，分离舌肌，钝性分离至瘘管，见瘘管壁薄，向前下钝性分离瘘管，并继续向前切开舌腹粘膜，完整摘除瘘管，冲洗手术视野，缝合舌肌及粘膜（图4）。

病理诊断：1，右侧下唇先天性瘘管拌异物巨细胞反应；2，右侧舌部先天性瘘管。

随访中，患者恢复情况佳。

讨论
2.1病因：先天性瘘管是一种临床上很常见的颌面部疾病，多系胚胎先天性发育畸形或先天性囊肿感染破溃所致。

常见的先天性瘘管如腮腺瘘管位于耳屏区，甲状舌管囊肿于舌骨上下部常见，腮裂囊肿多发生于舌骨水平，胸锁乳突肌前缘附近。

本病例患者发生于下唇及舌部，可能与胚胎发育期间唇部和舌部各突起联合、融合有关。

一般颌面部瘘管管腔内为复层鳞状上皮，可有毛囊、汗腺、皮脂腺组织，管腔内常有脱落上皮、细菌等混合而成的鳞屑或豆渣样物，管腔可膨大成囊状，发生感染时，可形成局部脓肿。

2.2 诊断及鉴别：本病临床上很容易误诊，原因与对本病认识不足、缺乏诊治经验有关，因诊断不明确而进行反复盲目的瘘口和瘘管切除和进行多次的脓肿切开引流，更加增加诊断的困难，本病例患者在外院长期误诊。

颌面部先天性瘘管在临床诊断中应注意首先非先天性瘘管相鉴别，如感染性瘘管，外伤性瘘管，涎腺瘘，口腔上颌窦瘘等相鉴别开来。

先天性瘘管管口有其相对固定发生位置，而非先天性发生位置有不确定性。

另外用40%的碘油造影，有助于显示瘘管走向、分支情况、位置深浅，对诊断和决定手术方案有很大帮助。

2.3 治疗方法：颌面部先天性瘘管多采取手术切除的方法治疗，应在局部控制急性炎症后实施手术。

瘘管的残留任然是术后复发的主要原因，怎样能够完整的切除瘘管，一直是临床医生长期讨论的话题。

近年来很多文献上提到关于颌面部先天性瘘管手术方法中应用灌注亚甲蓝方案，即采用钝头针自外瘘口注射亚甲蓝溶液，使瘘管呈现蓝色，有利于术中切除瘘管。

对此我们的体会是：该方案虽能使瘘管显现出原来形状且能跟正常组织区别开来，但仍然存在许多问题。

一方面，对于脓肿反复发作，形成瘢痕，阻塞瘘管，此时很难灌注均匀使瘘管显示。

另一方面注射亚甲蓝的时机也是一个问题，如果术中或者即将开始手术时灌注会造成瘘管内过多亚甲蓝液体残留充填，一旦瘘管破裂或者亚甲蓝外溢，会增加术野的污染风险，而且亚甲蓝在瘘管内留存的时间较短，很容易造成瘘管的染色不全。

若术前注射亚甲蓝，注射量的多少，液体的吸收时间，残留量或者污染手术视野等都是需要考虑到的，故正确选择亚甲蓝的灌注时机很关键。

而在本病例中我们采用的是腰麻管插入瘘管技术，
可有效的避免手术野的污染风险，能准确的确定主要瘘管走行，操作简单方便，我们手术方案的原理是：利用腰麻管的可塑性及一定的韧性，可以支撑起瘘管管腔形状，术中再沿瘘管周围组织剥离，从而钝性分离出瘘管，起到彻底切除瘘管及所有的瘢痕组织、炎症肉芽组织及所有可疑病变组织的目的，是一种当前来说，比较理想的手术方案。

我们认为腰麻管技术主要有以下特点：可塑性强，有一定韧性，能很好的支撑起管腔形状，有利于术中判断瘘管走行，术中也能很好的分离出瘘管于正常组织边界，不仅对于管腔规则、感染少、瘢痕组织少的病例效果好，而且对于狭窄、扭曲甚至改道的瘘管也能使用。

2.4经验总结：①任何颌面颈部的肿物或脓肿，均应排除先天性颌面部瘘管的可能，应仔细寻找瘘管口，必要时可行造影检查，加以鉴别与诊断；②术前、术中明确瘘管的走行、分支十分重要，可帮助确定手术范围和避免瘘管残留导致的术后复发；③术中应采用双切口或者联合切口，充分暴露病变组织，完全清除炎症坏死组织，以避免了以往搔刮感染肉芽组织所遇到的盲目性。

④手术采用亚甲蓝灌注技术时，应注意亚甲蓝灌注的量与时间，提前一天灌注最好且不宜灌注量过多，由于亚甲蓝在瘘管内停留的时间较长，有一个吸收排泄过程，使瘘管内不会有过多液性亚甲蓝，此时术中因瘘管破裂而导致亚甲蓝外溢污染手术视野的概率就会降低；⑤手术采用腰麻管技术时，应注意管腔的直径和瘘管走向，不宜一次性插入至瘘管底部，宜边手术边插入，以免导致瘘管侧穿，不利手术操作；⑥颌面部先天性瘘管手术中也可运用到显微镜技术，以提高瘘管组织的识别率，达到降低术后复发率的目的。

【参考文献】。