木村病1例报道及文献复习
头颈部木村病的临床分析
头颈部木村病的临床分析
李娇;赵锐;朱鑫;程鈺;吴俊志;刘海
【期刊名称】《中国耳鼻咽喉颅底外科杂志》
【年(卷),期】2018(24)6
【摘要】目的探讨木村病的诊断与临床治疗.方法对2006～2017年确诊治疗的9例木村病患者的临床资料进行总结性分析.结果 6例患者经手术治疗,其中2例患者复发;另3例予糖皮质激素治疗,其中1例患者复发.结论木村病是一类罕见的慢性炎症性疾病,诊断主要依靠组织病理检查,治疗方式主要包括手术切除、糖皮质激素、低剂量放射治疗以及抗IgE抗体治疗.
【总页数】4页(P544-546,551)
【作者】李娇;赵锐;朱鑫;程鈺;吴俊志;刘海
【作者单位】川北医学院附属医院耳鼻咽喉头颈外科,四川南充637500;川北医学院附属医院耳鼻咽喉头颈外科,四川南充637500;川北医学院附属医院耳鼻咽喉头颈外科,四川南充637500;川北医学院附属医院耳鼻咽喉头颈外科,四川南充637500;川北医学院附属医院耳鼻咽喉头颈外科,四川南充637500;川北医学院附属医院耳鼻咽喉头颈外科,四川南充637500
【正文语种】中文
【中图分类】R762
【相关文献】
1.头颈部木村病4例临床分析并文献复习 [J], 黄石;吕丹;郑永波;李志勇;赵宇
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5.CT影像组学在头颈部木村病淋巴结病变与淋巴瘤鉴别中的应用 [J], 张力; 于淑靖; 张迎; 马建楠; 付兰; 姚丽
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木村病1例报告
木村病1例报告王飞龙;卢兆桐;路威;李传海;莫修鑫【期刊名称】《山东医药》【年(卷),期】2015(000)033【总页数】2页(P107-108)【作者】王飞龙;卢兆桐;路威;李传海;莫修鑫【作者单位】中国人民解放军济南军区总医院，济南250031;中国人民解放军济南军区总医院，济南250031;中国人民解放军济南军区总医院，济南250031;中国人民解放军济南军区总医院，济南250031;中国人民解放军济南军区总医院，济南250031【正文语种】中文患者男，49岁，因“左颈部淋巴结肿大6月余”于2014年8月31日入院。
患者于6个月前发现左侧颈前、外侧区扪及多枚肿块，部分融合成团，最大肿块2.0 cm×1.0 cm，质韧，有压痛，呈进行性生长。
查体:颈部不对称，左侧近腮腺区皮肤色暗，左侧颈前、外侧区可扪及多枚肿大淋巴结，部分融合成团，最大者约4.0 cm×3.0 cm，边界尚清，质韧，活动度差，有压痛。
实验室检查:白细胞计数9.54× 109/L，嗜酸性粒细胞百分比32.7%，嗜酸性粒细胞绝对值2.64×109/L;血沉23mm/h;肿瘤标记物、凝血常规、肝肾功能、粪常规、尿常规均正常。
初诊:淋巴结肿大(考虑肿瘤转移可能性大)。
患者行胸腹部CT、电子支气管镜等检查未见异常;淋巴结穿刺病理学检查结果示淋巴组织增生伴嗜酸性粒细胞浸润。
患者于2014年9月12日行“左腮腺、颌下、颈部肿物切除术”。
术中见颈前、外侧区多枚肿大淋巴结，质韧，部分融合成团，与周围组织黏连。
术后肿块组织病理学检查结果:淋巴组织增生，以淋巴滤泡增生为主，滤泡间小血管管壁增厚伴玻璃样变性，弥漫嗜酸性粒细胞浸润，符合木村病病理学特征。
肿块组织免疫组化染色结果:滤泡间区、滤泡散在的CD3细胞(+)、生发中心80%的Ki-67(+)。
患者术后恢复良好，术区稍肿胀，未触及明显皮下结节或肿块。
术后7d复查，白细胞计数8.08×109/L，嗜酸性粒细胞百分比18.4%，嗜酸性粒细胞绝对值1.76×109/L。
木村病1例报道及文献复习
木村病1例报道及文献复习（作者:___________单位: ___________邮编: ___________）【摘要】：为探讨木村病的临床特点，报道1例木村病，结合文献对其临床表现、病理改变、诊断及治疗方法进行分析。
木村病主要临床表现为无痛性肿块、血嗜酸性粒细胞明显升高，确诊主要依赖组织病理学检查，见嗜酸性脓肿、淋巴滤泡形成，激素治疗有效，预后好。
木村病为罕见病，加强对其诊断的认识，可以得到有效的治疗。
【关键词】木村病；嗜酸性粒细胞增生性淋巴肉芽肿；嗜酸性脓肿；血管淋巴样组织增生伴嗜酸粒细胞增多木村病（Kimura Disease，KD）又称为嗜酸性粒细胞增生性淋巴肉芽肿，是一种慢性进行性免疫炎性疾病，相对罕见。
1937年中国学者金显宅首先报道，1945年日本学者Kimura（木村）作了较详细的描述。
此病全球至今报道约300例［1］。
本文报道我科近期收治的木村病1例，并复习相关文献，旨为木村病的早期诊治提供参考。
1 临床资料患者女，39岁，因双颊部肿胀伴淋巴结肿大2年于2007年11月19日入院。
患者于2年前无诱因出现双颊部肿胀，可触及多个颊部肿快、无疼痛，伴颌下及颈部淋巴结肿大、口干、眼干、视物模糊、脱发。
1年前出现双下肢胫前皮肤片状褐色皮疹，全身皮肤干燥，指端干裂。
病程中无发热、鼻塞、流涕，无乏力、体重下降，无关节肿痛。
查体：颌下可触及3枚肿大淋巴结，直径约1～2cm，质中，表面光滑，活动好，无压痛。
双颊部肿胀，可触及数个大小不一，质硬的结节，无压痛。
心肺腹查体无阳性体征。
双下肢胫前见褐色片状皮疹，皮肤干燥。
实验室检查：血常规：白细胞7.58×109/L，中性粒细胞 33.5%，淋巴细胞 16.5%，嗜酸性粒细胞 44.7%，尿常规、肝肾功能正常，血沉及C反应蛋白正常，ANA（-），抗ENA（-），IgA、IgG、IgM及C3、C4正常，抗Ds-DNA:16.3%，ANCA（-），肝胆、肾、肾上腺B超未见异常。
木村病
我科里收了一个病人，最后病理诊断木村病，查了查，下面介绍给各战友，原我们共同进步！嗜酸性淋巴肉芽肿即木村病于1937年金显宅等首先以“嗜伊红球增多性性淋巴母细胞瘤”之名报道7例。
1957年又将其名改为“嗜伊红细胞增生性淋巴肉芽肿”之名将病例报道增加至23例，均为男性中国人，全部患者来自北京和天津。
1937年就提出其为一“新病”概念，1957年也进行了淋巴组织增生，有大量嗜伊红细胞，同时有单核细胞浸润的病理描述。
但当时仅观察到多发性软组织肿块及淋巴结肿大，治疗方面论及到对放射线的高度敏感性，预后良好，未见复发。
但未提及对肾脏的损害。
1948年，因Kimura（木村）等人首先做出不寻常性淋巴组织增生性肉芽肿的描述并以英语形式加以报道，因此目前国际上常采用Kimura’s disease的名称。
该病是一种罕见的以淋巴结、软组织及唾液腺损害为主的慢性炎症疾病[1]。
仅见于亚洲人群，多见于男性，男女比例约3.5~7∶1，20~50岁发病率约70%。
从1937年以来，全球陆续报道有300余例，这些病例报道主要见于日本、中国大陆、越南、中国香港、泰国及美国（亚裔）等。
病变呈良性过程，预后较好。
临床表现与诊断 KD多以颈面部无痛性淋巴结或/和软组织包块首先起病（超过50%的病例有淋巴结肿大），缓慢进展，常因无症状而被忽视，并进一步增大（平均约3cm，最大可达20cm）。
部分患者还可发现腮腺、下颌下腺肿大。
肿大淋巴结不引起局部皮肤的改变，边界也常不清楚，部分可有粘连。
血嗜酸性粒细胞中度（2.0~6.0×109/L）升高及IgE显著升高可在发病一开始或随后数月出现。
Rajpoot等报道，约12%～16%患者伴蛋白尿，蛋白尿患者中又有约59%～78%为肾病综合征，肾脏的损害几乎总是在淋巴结或肿块之后数月出现，大多数并发肾病综合征时，肾功能多正常。
有少数患者首诊可能因全身水肿或肾脏疾病，体检发现肿块或淋巴结肿大，经病理方才确诊。
木村病
鉴别诊断
①皮下血管淋巴样增生伴嗜酸细胞增生好发于 女性,以累及皮下为主,为单发无痛性皮下小结 节或红色丘疹样病变为主,病灶直径多为1cm 以下,可累及淋巴结。而木村病多发于中青年 男性,以累及颌面部淋巴节为主,伴外周血嗜酸 性细胞明显升高为其特点。 ②颌面部淋巴瘤:多好发中老年人,肿块密度常均 匀,增强后呈轻度强化,可见血管漂浮征为其特 点,且其外周血嗜酸性细胞不升高,可资鉴别;
2、局部淋巴结肿大：患者可表现为 独立的、肿大的、无痛性淋巴结或 无明显特点的淋巴结病，可无皮下 软组织改变。多数患者除皮下肿物 外，常伴有局部淋巴结肿大，还同 时侵犯其他部位淋巴结，如口腔、 腋窝、躯干、腹股沟等。虽然 Kimura 病好发于头颈部，但肢端 和腹股沟淋巴结受累亦有报道。
3、腮腺及颌下腺受累：腮腺及颌下 腺受累是最常见的临床表现，可为 单侧或双侧先后发病
流行病学
• KD 发病率较低，并显示有明显区域特 点，以中国、日本等东亚以及东南亚国 家为主，欧美国家罕见。 • 年龄分布以中、青年多见，20-50岁占 70%以上，男女比例约 4-7:1。
症状:
KD 病程一般比较长，有的可长达数十年
1、单发或多发的皮下肿物：以软组 织单发或多发的头颈部无痛性肿块 为主，部分患者伴发瘙痒感（约 40%）。常位于腮腺区及颌下腺区 ，口腔黏膜、四肢端肿物也有少见 病例报道。肿物一般边界不清，多 为皮下肿物，活动度差。起病初表 面皮肤质软似橡皮，随着病程推移 可逐渐变硬。
无明显诱因于左侧面部出现一粒黄豆 小皮下结节，表面红色，伴轻度瘙痒 ，不痛，患者自行外用活络油"生姜 外搽后，无好转，渐扩大，且双侧颈 部出现数个黄豆大小肿大淋巴结，无 压痛
木村病Ⅰ型：男，15岁，左侧腮腺肿大，内可见一结 节状软组织肿块影，边界清晰，密度均匀，增强扫描 呈均匀一致明显强化，其内可见小血管穿行（图 3 箭 头）；病变邻近皮下脂肪间隙清晰，未见受累
木村病导致肾功能损伤的研究进展
木村病导致肾功能损伤的研究进展马小平;张萍;杨丽南;宋小炜;阮一哲;段志强【期刊名称】《西南国防医药》【年(卷),期】2015(025)012【摘要】木村病（Kimura disease,KD）是一种罕见的病因不明的慢性炎性疾病,以淋巴结、软组织和唾液腺损害为主,也有诸多文献报道累及肾脏,其中约12%～16%的患者可出现蛋白尿,59%～78%患者表现为肾病综合征。
KD累及肾脏时,可以表现为多种肾病病理类型,包括膜性肾病、系膜增生性肾小球肾炎、微小病变型、局灶节段硬化性肾小球肾炎、Ig A肾病等。
单纯的不伴发其他脏器损伤的KD临床表现以无痛性皮下结节为多数,多发生在耳后、头颈部,也有发生于眼附属器、肘窝、胸壁、腹股沟、鼻腔等部位。
【总页数】2页(P1423-1424)【作者】马小平;张萍;杨丽南;宋小炜;阮一哲;段志强【作者单位】610021成都,解放军452医院肾病内科;610021成都,解放军452医院肾病内科;610021成都,解放军452医院肾病内科;610021成都,解放军452医院肾病内科;610021成都,解放军452医院肾病内科;610021成都,解放军452医院肾病内科【正文语种】中文【中图分类】R692.9【相关文献】1.造影剂导致的急性肾功能损伤对老年病人肾功能的影响 [J], 高玉颖2.姜黄素改善丝裂霉素C导致的肾功能损伤 [J], 周钱梅;苏式兵3.50例甘露醇导致急性肾功能损伤的诊治报告 [J], 彭美玲;张祥乐4.非甾体类抗炎药导致急性肝肾功能损伤1例 [J], 尹于勇5.以控制论为导向的护理模式对血液透析导致瘙痒的肿瘤伴肾功能损伤患者瘙痒程度及睡眠质量的影响 [J], 梁学兰因版权原因，仅展示原文概要，查看原文内容请购买。
木村病骨髓象1例报道
木村病骨髓象1例报道刘秋莲;张水生;刘海芸;刘梦;姜丽丽;陈红;王友莲;刘勇【期刊名称】《实验与检验医学》【年(卷),期】2017(035)006【总页数】3页(P1005-1007)【关键词】嗜酸性粒细胞性淋巴肉芽肿;木村病;骨髓象【作者】刘秋莲;张水生;刘海芸;刘梦;姜丽丽;陈红;王友莲;刘勇【作者单位】江西省人民医院,江西南昌 330006;江西省人民医院,江西南昌330006;江西省人民医院,江西南昌 330006;江西省人民医院,江西南昌 330006;江西省人民医院,江西南昌 330006;江西省人民医院,江西南昌 330006;江西省人民医院,江西南昌 330006;江西省人民医院,江西南昌 330006【正文语种】中文【中图分类】RR446.11+3;R597+.6嗜酸性粒细胞性淋巴肉芽肿又名木村病（Kimura disease，KD），是一种少见的以血管病变和细胞浸润为主要病理变化的慢性进行性炎性疾病。
木村病主要侵犯头颈部，表现为深在的耳前、前额或头皮下肿块，淋巴结及唾液腺亦常被侵犯，可伴有肾脏损害，并伴有外周血嗜酸性细胞和血清免疫球蛋白IgE升高，部分病人可出现蛋白尿，多见于亚洲中青年男性[1，2]。
有关木村病报道相对较多，但其骨髓改变未见相关报道，现将我院1例木村病骨髓象报道如下。
1 临床资料1.1 一般资料患者男，71岁，因全身瘙痒14年，反复出现头颈部肿块10年于2017年4月入院。
患者14年前无明显诱因出现全身瘙痒，伴红色粟粒样皮疹，夜间明显，无疼痛感，未予治疗。
10年前患者发现左侧耳后、双侧颌下、腮腺有黄豆及花生米大小肿块，伴轻度发痒感，可见色素沉着，肿块质地柔软，无触压痛，2010年至省内其它三甲医院治疗，CT示双侧腮腺占位、考虑腮腺混合瘤可能，遂行双侧腮腺切除术，术中冰冻报告倾向性良性淋巴上皮病变，诊断为双侧米库利奇病。
出院后左右颌下出现新肿块，2016年9月再次至省内其它三甲医院就诊，行手术治疗，术后病理诊断为木村病。
木村病一例并文献复习
见一肿 大 淋 巴结 ， Ｔ值 约 为 ２ ｕ腹 股 沟淋 巴结 Ｃ ６ｈ ； 病理示 ： 见大量 嗜酸性 粒 细 胞浸 润 （ １ ， 巴滤 可 图 ）淋 泡增 生且滤 泡 间亦见增 生血 管 （ ２ 图 ４ 伴 有嗜酸 图 、 ）
性 脓 肿形 成（ ３ 。 图 ） 既往史 ： 患者 既 往体 健 ， 高血 压 及 糖 尿病 史 ， 无 无肝 炎结 核病史 ， 无特 殊食 物药物 过 敏史 。
颈 部浅 表 淋 巴 结 及 软 组 织 的慢 性 进 行性 免 疫 性 疾 病 。我 国 学 者金 显 宅 等 在 １ ３ ９ ７年 对 ７例 病 例进 行 首 次描述 ， 命 名 为 “ 并 嗜酸 粒 细 胞 增 多性 淋 巴 肉芽
服 中药等 （ 名及 剂 量 不详 ） 效 果 不 明显 。此 包 块 药 ， 对 患 者 身 体 没 有 造 成 任 何 不 适 症 状 。该 患 者 于 ２ ０ 年 ６月在 内蒙 古 中蒙 医 院普 外 科 予 以手 术 切 ０５
除 治疗 ， 块 送 病 理 示 ： 包 嗜酸 细 胞 增 多 性 淋 巴 肉芽 肿， 即木 村病 。当 时患者 并未 予 以重 视 。２１ ００年 １ １ 月， 患者 无意 间发 现左 侧 腹 股 沟 区再 次 出现肿 块 但 体 积较初 发 时小 。于 中国 人 民 解放 军 总 医 院就诊 ， 同时对 Ｏ ５年手 术 后 的病 理 切 片 再 次会 诊 ， ： 侧 示 左 腹 股沟 区淋 巴结反 应 性 增 生伴 嗜酸 性 粒 细 胞浸 润． 淋 巴结周 围脂 肪组 织亦 可见 大量 嗜酸性 粒细 胞浸润
［］ 乐杰． １ 妇产 科 学 ［ ］ 京 ： 民卫 生 出 版 社 。０ ８ １ ０ Ｍ ．北 人 ２ ０ ：１ ． ［ ］ 朱 兰 ． 续 性 异 位 妊 娠 ［］ 实 用 妇 产 科 杂 志 ， ０ ９ （ ） ２ ２— ２ 持 Ｊ． ２０ ， ４ ： ０
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木村病1例报道及文献复习
（作者： ________ 单位： ___________ 邮编：____________ ）
【摘要】：为探讨木村病的临床特点，报道1例木村病，结合文献对其临床表现、病理改变、诊断及治疗方法进行分析。
木村病主要临床表现为无痛性肿块、血嗜酸性粒细胞明显升高，确诊主要依赖组织病理学检查，见嗜酸性脓肿、淋巴滤泡形成，激素治疗有效，预后好。
木村病为罕见病，加强对其诊断的认识，可以得到有效的治疗。
【关键词】木村病；嗜酸性粒细胞增生性淋巴肉芽肿；嗜酸性脓肿；血管淋巴样组织增生伴嗜酸粒细胞增多
木村病（Kimura Disease, KD又称为嗜酸性粒细胞增生性淋巴肉芽
肿，是一种慢性进行性免疫炎性疾病，相对罕见。
1937年中国学者金显宅首先报道，1945年日本学者Kimura （木村）作了较详细的描述。
此病全球至今报道约300例］1］。
本文报道我科近期收治的木村
病1例，并复习相关文献，旨为木村病的早期诊治提供参考。
1临床资料
患者女，39岁，因双颊部肿胀伴淋巴结肿大2年于2007年11月19 日入院。
患者于2年前无诱因出现双颊部肿胀，可触及多个颊部肿快、无疼痛，伴颌下及颈部淋巴结肿大、口干、眼干、视物模糊、脱发。
1年前出现双下肢胫前皮肤片状褐色皮疹，全身皮肤干燥，指端干裂。
病程中无发热、鼻塞、流涕，无乏力、体重下降，无关节肿痛。
查体: 颌下可触及3枚肿大淋巴结，直径约1〜2cm质中，表面光滑，活动好，无压痛。
双颊部肿胀，可触及数个大小不一，质硬的结节，无压痛。
心肺腹查体无阳性体征。
双下肢胫前见褐色片状皮疹，皮肤干燥。
实验室检查：血常规：白细胞7.58 X 109/L,中性粒细胞33.5% , 淋巴细胞16.5%，嗜酸性粒细胞44.7%，尿常规、肝肾功能正常，血沉及C反应蛋白正常，ANA(-),抗ENA(-), IgA、IgG、IgM及C3 C4正常，抗Ds-DNA:16.3% ANCA(-),肝胆、肾、肾上腺B超未见异常。
双颊及颌下部B超：双侧面颊部软组织明显增厚，回声减低，内部回声不均匀，无明显占位病变，下颌部探及多个低回声结节，最大约16.7mn X 13.4mm胸部CT未见明显异常，纵隔淋巴结不大。
骨髓穿刺检查回报：粒系增生活跃，各阶段比值及形态正常，嗜酸粒细胞明显增多，红系增生相对减低。
血涂片：白细胞总数正常，嗜酸粒细胞占40%左右。
右颊部皮肤活检病理：表皮角化不全，棘层轻度增生肥厚，真皮浅层毛细血管扩张充血，部分区域真皮层水肿，可见大量嗜酸性细胞浸润，淋巴滤泡形成，嗜酸性脓肿形成(图1,见封3), 血管增生(图2,见封3)。
左侧小腿皮肤组织活检病理：表皮角化过度并角化不全，部分区域表皮增生，上皮脚延伸，部分区域表皮萎缩变薄，部分区域嗜碱性变，真皮层少量淋巴细胞浸润，胶原纤维增生。
皮肤科会诊考虑下肢皮疹系鱼鳞病。
于2007年11月26日给患者静
滴地塞米松5mg每日1次，双郏部肿胀开始消退，皮下结节逐渐变软，
消退，颌下淋巴结变小、消失。
于2007年12月14日复查嗜酸性粒细胞正常，改为口服醋酸泼尼松30mg晨起顿服。
患者病情平
稳出院。
2讨论
木村病多见于亚洲中青年男性］2］,女性较少见。
起病较缓慢，病因未明，与IgE介导的I型变态反应有关，白细胞介素（IL ）-4、IL-5、IL-13等在本病的发生中起了一定的作用［3］。
木村病临床表现主要为无痛性肿块，多侵犯头颈部及四肢皮下软组织，常累及腮腺、颌下腺，有时发生于泪腺。
同时侵犯淋巴结，如口腔、腋窝、腹股沟等。
本病可累积肾脏，表现为肾病综合征
:4］,可合并湿疹］5］、纵隔和肺门淋巴结肿大］6］、哮喘］7］、溃疡性结肠炎］5］、血管炎［8］等。
KD的病理特点：肉眼见单个或多
个结节状，大小不等的肿块，质韧，有弹性。
低倍镜下见增生的淋巴滤泡伴有嗜酸性粒细胞浸润的炎性肉芽肿，中心部可见嗜酸性脓肿，高倍镜下见大量嗜酸性粒细胞浸润，混有肥大细胞及浆细胞，亦可见
血管增生。
病理上要与血管淋巴样组织增生伴嗜酸粒细胞增多
（an giolymphoid hyperplasia with eos in ophilia , ALHE 鉴另U ［9］。
有学者认为本病是一种系统性病变［10］。
该例患者为中年女性，双颊部无痛性肿块伴淋巴结肿大2年，血嗜酸性粒细胞明显升高，面颊部活检见嗜酸性脓肿形成，淋巴滤
泡形成，临床表现及实验室检查符合KD的诊断，尤其是病理检查为临床诊断提供了可靠的依据。
该例患者还伴有皮肤干燥，瘙痒，合并有“鱼鳞病”，后者系遗传性疾病，在发病机理上是否有相关性，有待进一步的研究。
木村病激素治疗效果好，需长期随访，激素减量的过程中注意病情反复。
也可加用免疫抑制剂，如：环孢A。
激素治疗效果差及病情反复的患者，可予以放射治疗]11],也可局部手术治疗或激光治疗。
该
病预后较好，但需长期监测肾功能，警惕肾脏病变。
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